I. TAHIRI, R. MAHDOUFI, L. R. ABADA, S. ROUADI, M. ROUBAL, M. MAHTAR
Service Orl et chirurgie cervico-faciale, CHU Ibn Rochd, Casablanca, Maroc

RÉSUMÉ
Introduction : Le fibrome ossifiant est une tumeur fibro-osseuse bénigne rare qui affecte la mandibule et le maxillaire, contenant des quantités variables de dépôts calcifiés tels que l’os, le cément ou les deux.

Les rapports de cas: nous rapportons 3 cas de fibrome ossifiant  mandibulaire et une revue de la littérature de cette lésion, le but de cette étude est de décrire la variabilité des caractéristiques épidémiologiques, cliniques, radiologiques et histologiques, ainsi que les différentes modalités thérapeutiques.


Discussion: Il s’agit d’une tumeur dérivée des cellules blastiques mésenchymateuses du ligament parodontal, souvent trouvée chez les femmes entre les troisième et quatrième décennies de la vie. Les problèmes esthétiques, occlusaux et dentaires sont souvent les premières manifestations de cette lésion à croissance lente, les apparences radiographiques sont variables,  l'examen anatomo-pathologique confirme le diagnostic. Grâce à la bonne délimitation de la tumeur, le curetage chirurgical est le traitement de choix.

Conclusion: c’est une tumeur fibro-osseuse bénigne rare, de diagnostic souvent facile (combinaison d’arguments épidémiologiques, cliniques, radiologiques et histologiques), et de pronostic favorable grâce à la sa faible agressivité de la tumeur, le  son faible taux de récidive et la codification de sa prise en charge chirurgicale.
Mots clés: fibrome ossifiant, mandibule, lésion fibro-osseuse.

ABSTRACT
Introduction: ossifying fibroma is a rare benign fibro-osseous tumor that affects the mandible and maxilla, containing varying amounts of calcified deposits such as bone, cementum or both.

Case reports: we report 3 cases of ossifying fibroma involving the mandible and a review the literature of this lesion, the aim of present study is describe the epidemiological, clinical, radiological and histological characteristics, well as the various therapeutic modalities.

Discussion:  this tumor is derived from the mesenchymal blast cells of the periodontal ligament, more frequent in women between the third and fourth decades of life. Cosmetic and dental occlusal problems are often the first manifestations of this slow-growing lesion, it has variable radiographic appearances, and the pathological examination confirms the ossifying fibroma. Due to the good delimitation of the tumor and low recurrence rate, surgical removal and curettage is the treatment of choice.

Conclusion: OF is an uncommon benign fibro-osseous tumor that have often an easy diagnosis (combination of epidemiological, clinical, radiological and histological evidences) and good prognosis due to the low aggressiveness of this tumor and the codification of surgical management.
Key words: Ossifying fibroma, mandible, Fibro-osseous lesion

INTRODUCTION
Le fibrome ossifiant (FO) est une rare tumeur osseuse bénigne, souvent considéré comme une lésion fibro-osseuse. Il peut affecter à la fois la mandibule et le maxillaire, avec plus de prédilection pour la mandibule (1), quelques cas de tumeurs multiples ont été rapportés (2). Il est définit Défini comme une tumeur bien différenciée, constituée de tissu fibreux avec des quantités variables de matière calcifiée ressemblant à l’os et/ou le cément. Traditionnellement, ce type de lésion a été subdivisé histologiquement en fibrome ossifiant et fibrome, mais les deux types sont maintenant connus sous le terme commun fibrome ossifiant (3,4).  Il est le plus souvent observé entre les troisième et quatrième décennies de la vie, et est plus fréquent chez les femmes que chez les hommes (5,1).

Cliniquement, ces tumeurs se manifestent comme une masse intra-osseuse à croissance lente, normalement bien délimitées et asymptomatiques, mais au fil du temps la lésion peut devenir assez grande pour provoquer une déformation de la face (6). Le fibrome ossifiant nécessite une chirurgie radicale en raison de la tendance à la récidive et la possibilité de transformation maligne (1), avec une résection étendue en fonction de la taille, le siège et les possibilités de reconstruction osseuse  pour les grands fibromes (3, 5). Nous présentons trois cas de FO de la mandibule admis pris en charge au service d’ORL du CHU Ibn Rochd, avec une revue de la littérature.

CAS 1 : En 2013, une femme de 40 ans, sans antécédents médicaux ni dentaires significatifs. Admise pour une tuméfaction mandibulaire bilatérale avec des douleurs de la région prémolaire et molaire augmentant progressivement de taille depuis 6 mois avec à l'examen clinique, une masse de forme ovale, d'environ 6 cm de taille des deux angles mandibulaires. Contrairement à l’aspect agressif objectivé sur les examens radiologiques effectués (Fig 1 et 2), la biopsie a confirmé la bénignité de la masse (Fibrome ossifiant). La patiente a bénéficié d’une résection des 2 lésions tumorales qui a été interruptrice du côté droit, avec reconstruction par greffon costal et maxiplaque.
 
Radiographie panoramique montrant deux images radio-claires, bien limitées.
Tomodensitométrie en coupe axiale montrant deux processus tumoraux hétérogènes au niveau de l’angle mandibulaire droit et la branche horizontale du côté gauche, avec amincissement et rupture de la  corticale osseuse.
reconstruction coronale montrant deux lésions mandibulaires bien limitées avec expansion de l'os cortical.
Aspect en radiographie panoramique après résection et  reconstruction avec maxiplaque et greffon costal sur le côté droit et énucléation-résection du fibrome du côté gauche.

 

CAS 2 : En 2015, une femme de 36 ans, a été adressée à notre service par son médecin dentiste suite à la découverte fortuite sur un orthopantomogramme d’une image lacunaire symphysaire et parasymphysaire droite (Fig 6). La lésion était asymptomatique et l'examen endo-buccal n'a pas trouvé d’anomalie. L’orthopantomogramme a objectivé une image ostéolytique bien circonscrite, ayant un aspect pseudokystique avec une fine zone opaque du côté gauche de la lésion, avec une densité similaire à l’os environnant. La lésion a été chirurgicalement énuclée et adressée à l’examen anatomopathologique qui a confirmé le diagnostic de fibrome ossifiant.

 

Radiographie panoramique montrant une image ostéolytique bien limitée avec une composante radio-opaque à la gauche de la lésion.
Un orthopantomogramme montrant une lacune symphysaire et parasymphysaire droite.
Photographie peropératoire après énucléation et curetage du FO.

 

CAS 3 : Homme de 31 ans, ayant bénéficié d’une radio panoramique pour  un traitement dentaire classique, et qui a révélé une image arrondie, de type mixte dans la branche montante droite de la mandibule. Le patient ne présentait aucun symptôme et n'a eu aucune histoire médicale. L'étude histopathologique après résection de la tumeur  a abouti à un diagnostic définitif de fibrome ossifiant.
Microphotographie d’un FO composé de cellules fibroblastiques et des dépôts calcifiés (HE #200)
Radiographie panoramique montrant une lésion non homogène bien circonscrite du ramus mandibulaire droit.

 

DISCUSSION
Le FO est une tumeur bénigne ostéogénique avec ossification membraneuse qui se développe exclusivement dans les os de la face, principalement trouvé dans la région postérieure de la mandibule, généralement au-dessous des prémolaires et molaires (7, 2).

La pathogénie de cette lésion fibro-osseuse reste inconnue, elle peut être liée à des problèmes congénitaux de maturation du tissu dentaire, capable de former du cément et du tissu osseux (3).
 
Certains auteurs rapportent que les infections et les  extractions dentaires peuvent stimuler la membrane parodontale à produire le cément. Un éventuel  traumatisme peut constituer aussi un facteur de prolifération du FO (7). Actuellement, l'Organisation mondiale de la Santé recommande l'utilisation des termes : fibrome ossifiant et dysplasie osseuse, remplaçant le fibrome cémento-ossifiant et la dysplasie cémento- osseuse, et exclut le terme «cément» (2).

Elle peut survenir à tout âge, cependant, de nombreux auteurs ont confirmé que le FO de la mandibule intéresse surtout les patients d'âge moyen entre les troisième et quatrième décennies, avec une prédilection pour les femmes, comme le montre notre série (7).

La tuméfaction et la déformation osseuse, la douleur mandibulaire et/ou dentaire sont les signes cliniques les plus fréquemment observés chez les patients avec FO quand ils existent, mais en principe il , est généralement indolore et souvent identifié sur un examen radiographique de routine. Il peut provoquer aussi un déplacement des dents et la résorption des racines dentaires adjacentes (2).

Les apparences radiographiques varient considérablement d'un cas à l'autre et dépendent du stade de maturité de la lésion et du degré de minéralisation (4). Dans les premiers stades, le FO peut apparaître comme une image radio-claire, uniloculaire ou multiloculaire, et quand la lésion mûrit, elle se transforme en lésion radio-opaque avec une densité mixte. La lésion est relativement bien limitée avec présence d’une ostéocondensation périphérique (jante sclérosée) (8). La lamina dura de la dent impliquée est généralement absente et les racines des dents adjacentes peuvent être résorbées dans certains cas (7).

La structure interne peut être un mélange de tissu radio-transparent et radio-opaque. L'expansion de la tumeur peut parfois provoquer un déplacement dentaire ou une atteinte du nerf alvéolaire inférieur (4, 9). Dans le premier cas de notre série, la compression du nerf alvéolaire inférieur a été remarquée sur  la TDM et confirmée lors de la chirurgie. Cependant  MacDonald-Jankowski trouve que le diagnostic radiologique n'a pas été difficile pour les radiologues spécialisés, et a été en conformité avec les diagnostics histologiques finaux (9).

La plupart des auteurs considèrent la dysplasie fibreuse comme un diagnostic histologique similaire au FO, le seul trait distinctif entre les deux et la capsule fibreuse qui est rarement observée dans la dysplasie fibreuse (5).

La prise en charge thérapeutique des FO reste controversée. Les lésions simples de petite taille peuvent être traitées de façon conservatrice par énucléation et curetage jusqu'à atteindre les marges osseuses saines. D'autre part, les lésions plus étendues doivent bénéficier d’une résection chirurgicale radicale.

L'élimination complète de la lésion le plus tôt possible a été suggérée par la majorité des auteurs (5). Il est également reconnu que s’il n'y a aucune déformation du visage et aucune preuve d’ostéomyélite concomitante, une approche «wait and see» semble la plus logique (4).

Malgré le faible taux de récidive de cette tumeur, les patients doivent être suivis attentivement, à cause  de l’agressivité de certaines formes récidivantes et le risque de dégénérescence maligne qui peut se reproduire après des interventions chirurgicales conservatrices (10).

CONCLUSION
Le FO est une tumeur fibro-osseuse bénigne rare de la région cranio-faciale en particulier la mandibule, dont la pathogénie est encore inconnue, diagnostiquée sur un ensemble de critères cliniques, radiologiques et histologiques (8).

En raison de la bonne délimitation de la tumeur et son faible taux de récidive, l'énucléation chirurgicale et curetage constituent le traitement de choix.

BIBLIOGRAPHIE
1- D. Saikrishna, Sujith Shetty and S. Ramya. Massive ossifying fibroma of mandible. Ann Maxillofac Surg 2014; 4:81-4.
2- Márcia de Andrade, Yara Teresinha and Corrêa Silva-Sousa. Ossifying Fibroma of the Jaws: A Clinicopathological Case Series Study. Brazilian Dental Journal (2013) 24(6): 662-666
3- J.P. Trijolet a,b, J. Parmentiera,b, F. Surya. Cemento-ossifying fibroma of the mandible. European Annals of Otorhinolaryngology, Head and Neck diseases (2011) 128, 30-33
4- Emin Murat Canger, Peruze Celenk, Saadettin Kayipmaz, Alper Alkan and Omer Gunhan. Familial ossifying fibromas: report of two cases. Journal of Oral Science, Vol. 46, No. 1, 61-64, 2004
5- Shailesh M. Gondivkar a. Ossifying fibroma of the jaws: Report of two cases and literature review. Oral Oncology 47 (2011) 804–809
6- Javier Silvestre-Rangil, Francisco Javier Silvestre. Cemento-ossifying fibroma of the mandible. J Clin Exp Dent. 2011; 3(1):e66-9.
7- Y Liu, M You, H Wang, Z Yang, J Miao, K Shimizutani and T Koseki. Ossifying fibromas of the jaw bone (20 cases). Dentomaxillofacial Radiology (2010) 39, 57–63
8- Areanas M, Crespo-Pinilla JI, Alvarez-Otero R, Espeso-Ferrero A, Verrier-Hernandez A. Fibroma cement osificante gingival mandibular. Presentication de un caso. Med Oral 2004; 9:176-9.
9- MacDonald-Jankowski DS. Fibro-osseous lesions of the face and Jaws. Clin Radiol 2004; 59: 11–25.
10- Matheus Henrique Lopes Dominguete, Alexandre Augusto Sarto Dominguette. Extensive Presentation of Central Ossifying Fibroma Treated with Conservative Surgical excision.  Case Reports in Dentistry, Volume 2014, Article ID 204258, 4 pages
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